Hombre de 19 años de edad, refiere haber acudido con su dentista particular hace tres años y medio por presentar un nódulo en el dorso de la lengua, del mismo color de la mucosa adyacente, de consistencia firme, asintomático, aproximadamente de un cm. de diámetro, se le realiza biopsia excisional con diagnóstico histopatológico de adenoma monomorfo de tipo canalicular; tres años después, se presenta nuevamente con su dentista por recidiva de la lesión, a la exploración intraoral muestra un nódulo en el dorso de la lengua en la misma localización de la primera lesión, con dolor leve a la presión, sin evidencia de linfadenopatía cervical, se solicita estudios de laboratorio, biometría hemática y química sanguínea, con resultados normales, decidiendo realizar segunda biopsia excisional. <EOS> La pieza macroscópica presenta consistencia firme, forma y superficie irregular, color marrón de 10 x 6 x 5 mm.. <EOS> En el estudio histopatológico se podía observar múltiples cavidades pseudoquísticas de tamaño variable compuestos por células cúbicas de citoplasma escaso, núcleos ovales con contenido eosinófilo, rodeado por una banda de tejido conjuntivo fibroso denso, bien vascularizado, e infiltrado inflamatorio crónico moderado y difuso, en el tejido fibroso que rodea a la lesión principal se encuentran cordones alineados de células cúbicas con núcleos hipercromáticos, en la periferia presenta infiltración perineural con tejido muscular estriado.. <EOS> Con estas características se da el diagnóstico de carcinoma adenoideo quístico siendo diferente al diagnóstico previo de adenoma canalicular, por lo que se decide solicitar el corte histológico de la primera biopsia, observándose las características de un CAQ con bordes tomados. Se decide realizar panel de inmunohistoquímica recomendado, el cual es el siguiente: proteína S-100, Actina para músculo liso específica, CALPONINA, CEA, Antígeno Epitelial de Membrana, PAGF, Ki67. (7-8) <EOS> Los resultados de estos marcadores fueron: CEA positiva en el citoplasma y en la membrana de células luminares (normalmente encontrado en conductos estriados de las glándulas salivales menores), EMA positiva en citoplasma de conductos intercalados y estriados (abundante en células mioepiteliales alrededor de los acinos), S-100 positiva en las células mioepiteliales, conductos intercalados y estriados. La CALP fue positiva por lo que se confirma la presencia de células mioepiteliales, también la tinción con Ki-67 demostró áreas focales escasas con aproximadamente el 15 al 20% de tinción nuclear, que al correlacionar con la clínica nos indica que el tumor es de bajo grado, corroborado el diagnostico se envía al paciente a centro oncológico para su tratamiento y seguimiento a largo plazo, después de 2 años presenta recurrencia por lo que se le realiza glosectomia parcial, con seguimiento a largo plazo. <EOS>