Mujer de 15 años, sin antecedentes mórbidos ni de traumatismo local, con aumento de volumen en mejilla y malar derecho de 6 meses previo a la consulta, tratada inicialmente como absceso de origen dental. Al examen físico se observó aumento de volumen de consistencia firme, fijo y levemente doloroso en la región maxilar superior derecha, con ocupación del vestíbulo superior derecho y extensión al paladar duro y blando derechos. La ecografía mostró una masa sólido-quística de contornos netos, de 7 x 5 x 5 cm, en relación a planos musculares faciales profundos de la región malar y que rellenaba seno maxilar. En el tomografía axial computada (TAC) de cavidades paranasales, se observó proceso expansivo, sólido quístico, a partir de la quinta pieza dental superior derecha, que ocupaba la totalidad del seno maxilar derecho, expandía y adelgazaba sus paredes, especialmente hacia fosa maxilar y pterigomaxilar, destruyendo la mitad ventral de cornetes nasales y ascendiendo el piso orbitario con abombamiento del paladar óseo hacia cavidad oral. Se realizó biopsia incisional, cuyo diagnóstico fue: quiste óseo aneurismático. A los 2 meses fue reintervenida extirpándose la masa tumoral que ocupaba todo el seno maxilar derecho, con destrucción de su pared anterior y medial, paladar óseo y reborde alveolar superior. Se realizó extracción amplia mediante maxilectomía de infraestructura, que consiste en la extirpación de las estructuras antes mencionadas, conservando el piso de la órbita. La pieza quirúrgica, macroscópicamente, presentaba una lesión expansiva, bien delimitada, compuesta por múltiples cavidades, separadas por tabiques pardo rojizos, rellenos por material hemático. El examen microscópico reveló la presencia de numerosos tabiques que separaban cavidades, sin revestimiento endotelial, de tamaño irregular y contenido hemático. Los tabiques tenían estroma fibroso, células gigantes multinucleadas, fibroblastos, signos de hemorragia antigua y áreas con tejido osteoide, sin evidencias de anaplasia. No se observó actividad mitótica. No se encontró coexistencia con otras lesiones. La paciente se mantiene en controles permanentes, evolucionando de manera favorable.